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La présentation kystique des tumeurs endocrines digestives est rare et soulève des problèmes diagnostiques difficiles. L'objectif de notre travail était d'analyser les caractères cliniques, radiologiques et histologiques des tumeurs endocrines à forme kystique diagnostiquées à l'hôpital Edouard Herriot entre 1982 et 1999. Le groupe d'étude comportait 6 hommes et 4 femmes (âge moyen : 47 ans). Six malades avaient un syndrome de MEN1. 4 présentaient des symptômes fonctionnels (hypoglycémie : 1 cas, syndrome de Zolliger-Ellison : 3 cas). L'imagerie a détecté 11 tumeurs, dont 10 de siège pancréatique et 1 localisée au niveau de l'angle duodéno-jéjunal. Les lésions étaient caractérisées par une zone périphérique hypervasculaire. L'échoendoscopie a été faite dans 9 tumeurs pancréatiques : 5 étaient décrites comme macrokystiques, 2 comme microkystiques et 2 comme hétérogènes. Deux types histologiques de tumeurs ont été identifiés : une forme macrokystique (6 cas) et une forme microkystique d'architecture trabéculo-vésiculaire (8 cas). 12/13 tumeurs pancréatiques comportaient une population de cellules exprimant le glucagon. Une résection chirurgicale a été faite dans tous les cas. Trois malades avaient des métastases ganglionnaires et 1 des métastases hépatiques au moment du diagnostic. Un malade est décédé. Les autres sont vivants, sans métastase, avec un délai de suivi de 12 à 85 mois. En conclusion, le diagnostic de tumeur endocrine doit être évoqué devant toute tumeur kystique chez un malade atteint de MEN1 ; une résection chirurgicale est indispensable en raison du risque d'évolution maligne.